Fafoforskerne Anne Kielland og Jing Lui har sammen med professor Leonard Jason fra DePaul Universitetet i Chicago publisert artikkelen «Do Diagnostic Criteria for ME Matter to Patient Experience with Services and Interventions? - Key results from an online RDS survey targeting fatigue patients in Norway». Artikkelen er publisert i Journal of Health Psychology. 

Mange pasienter opplever ikke dagens tiltak som nyttige

Artikkelen påpeker i hovedsak fire viktige funn der det første er at relativt få av de pasientene som møter Canadakriteriene for ME opplever at de har nytte av de vanligste intervensjonene for gruppen, det være seg psykolog, psykiater, fysioterapi, eller mestringskurs. Erfaringene med omstridte tiltak som kognitiv terapi og rehabiliteringsopphold var i snitt nokså negative. 

- Rapportering av omfattende negative erfaringer med helsekonsekvensene av NAVs arbeidsutprøvingstiltak i gruppen må sees som bekymringsverdige, sier Anne Kielland.

Likert skala graf som viser fordelingen av ME-pasienters opplevelser av nytten ved ulike tiltak. 

Det andre funnet var at de deltakerne som møtte Canadakriteriene i våre beregninger gjennomgående hadde dårligere erfaringer enn de som bare møtte Fukudakriteriene. 

For det tredje finner forskerne at deltakernes skår for anstrengelsesutløst symptomforverring (PEM) henger systematisk sammen med opplevelsene av de fleste tiltak og tjenester, og at den negative effekten av PEM på rapportert nytte av ulike tiltak stort sett er statistisk signifikant. 

- På en litt mer positiv side, så noterer vi oss at pasientene noe oftere opplever å bli sett og forstått av tjeneste og intervensjonsutøvere enn de føler seg hjulpet med symptomene sine, men også her tenker jeg tjenesteutøverne nok vil kunne ha ønsket seg bedre tilbakemeldinger., sier Kielland.

Forskning på ME, etikk og transparens

Artikkelen er den andre fra det Forskningsrådsfinansierte prosjektet Tjenesten og MEg som Sintef og Fafo utfører sammen. BEHOV-ME bevilgningen var forskningsrådets forsøksprosjekt med brukermedvirkning. En god brukermedvirkningsstrategi var en av de tre kriteriene søkerprosjektene ble vurdert på. Fafo-forskerne Anne Kielland og Jing Liu har samarbeidet med Leonard Jason fra DePaul Universitetet i Chicago om dataanalysene. Han er en av de fremste forskerne på ME internasjonalt. Tidsskriftet de har valgt har publisert en del på ME-feltet tidligere, og har også et viktig fokus på etikk (COPE medlem) og transparens. Å publisere i tidsskriftet innebærer for eksempel at man må legge ut detaljert analyseplan, fulle sett med beregningsresultater, detaljerte algoritmer brukt, syntaksfiler, og primærdatafiler, slik at det aktivt tilrettelegges for etterprøving av resultatene.

- På ME-feltet hvor det er mye debatt tenker vi at dette søkelyset på etikk og transparens er viktig. Vi tenker også at multidisiplinære tilnærminger har noe å tilføre feltet. Vi som er forskere på Fafo er primært tjenesteforskere og sosiologer, mens Jason jobber innen offentlig helse. Han har tidligere publisert sammen med folk fra ulike deler av den norske ME-debatten, og har utviklet mange av de metoderedskapene som er i bred bruk på området. Det er vanskelig å se hvordan vi skulle ha løst denne forskningsutfordringen uten Jason og redskapene han har utviklet, sier Kielland. 

Viktige metodiske avveininger i konfliktfylt forskningsfelt

Metodestyrken i fagmiljøet på Fafo har vært viktig for å finne gode løsninger på de samfunnsfaglige utfordringene på noe som hittil primært har vært et medisinsk forskningsfelt. Strenge metodevalg, stringent metodeanvendelse, og et edruelig forhold til tolkning av resultatene, blir det som skiller vitenskap fra det som har blitt anklaget for å være ideologiske posisjoner på fagområder som dette.

- Vi forsto relativt tidlig at ME som tjenesteforskningsfelt kunne bli konfliktfylt, men så vel ikke helt for oss at vi skulle bli tilskrevet medisinske posisjoner i denne debatten. Som sosiologer har vi ingen faglige forutsetninger for å debattere en sykdoms etiologi. Som tjenesteforskere er derimot vårt mandat å kartlegge brukeropplevelser i møtet mellom ME-syke og deres pårørende på den ene siden og tjenesteapparatet på den andre. Vi har også vært opptatt av hvordan slike møter påvirker levekår og livskvalitet, sier Kielland

Metodeutfordringer fra Forskningsrådet

En vesentlig metodeutfordring i føringene fra Forskningsrådet, var eksplisitt å be forskerne om å bruke den diagnosemanualen som kalles Canadakriteriene (se nasjonal veileder side 20). Men hvordan skulle forskerne finne fram til representative opplevelser blant Canadakriteriepasienter?

- Vi bruker registerdata på diagnosen G93.3 i andre deler av prosjektet, men selv om vi hadde kunnet laget et uttrekk av denne utvalgsrammen for surveyformål, så hadde vi mistet mange nysyke i tillegg til det som trolig er en ikke ubetydelig gruppe underdiagnostiserte, forklarer Kielland

Diagnostisering tar nokså lang tid (i brukerundersøkelser anslått til 6 år, se også Owe et al.), og i amerikansk forsking har det blitt antydet at det kan forekomme opp mot 90% underdiagnostisering (Jason et al; Solomon and Reeves). 

Forskerne opplevde utfordringen som todelt: Å produsere representative beregninger fra et utvalg som også inkluderte underdiagnostiserte og folk i dette lange utredningsløpet, og deretter å anslå hvem i slikt utvalg som trolig ville møte Canadakriteriene ved klinisk utredning. Først måtte forskerne derfor finne en strategi for å komme fram til et utvalg som kunne gi grunnlag for representative beregninger for hoveddelen av pasientgruppen. De kunne ikke bruke registerdatauttrekk, og det var åpenbart at en åpen nettundersøkelse ville pådra seg utvalgsskjevheter som de ikke ville kunne få oversikt over og statistisk kontroll på. Kielland forteller at enkelte med ME er veldig nettaktive, og har et stort behov for å dele erfaringene sine, men det er lite trolig at disse er representative for de mer tilbakeholdende som er mindre på nett.

Utvalgsmetode for sjeldne målgrupper

Forskerne falt ned på en utvalgsmetode som heter Respondent-Driven Sampling (RDS), og ble utviklet av Columbia-sosiologen Douglas Heckathorn på nittitallet. Metoden har nettopp som mål å beregne representative egenskapsfordelinger for sjeldne målgrupper med uklare utvalgsrammer. Fafo har tidligere brukt metoden på blant annet migrantarbeidergrupper og gatebarnspopulasjoner. Fafo-forsker Guri Tyldum er medforfatter av en lærebok om denne metoden (Tyldum & Johnston, 2014) og forskningsprosjektet vil komme med en egen artikkel om metodebruken. 

- Ved først blikk kan RDS se ut som en enkel snøballmetode, der hver deltaker kan rekruttere opp til 4 nye deltakere. Men så ligger det et nokså intrikat matematisk system under, forklarer Kielland.

Basert på innhentet nettverksinformasjon og kartlegging av rekrutteringsmønstre er det matematisk mulig å beregne estimatorer for de ulike variablene i undersøkelsen, og korrigere for både underrepresentasjon og tilløp til at deltakere rekrutterer andre deltakere med samme egenskaper som dem selv. RDS softwareredskaper gir i tillegg mulighet til å ta ut grafiske representasjoner for utviklingen av svarfordelingen på enkelt indikator. 

- Da ser man ganske lett hvor raskt svarfordelinger stabiliserer seg på et ekvilibrium over surveyløpet. Hos oss skjedde dette stort sett etter mellom 150 og 250 deltakere på de sentrale indikatorene. Det betyr at nye hundre, to hundre, tre hundre deltakere trolig ikke ville endret svarfordelingen i noen vesentlig grad, sier Kielland. (Se eksempler i anneksene til artikkelen)

Eksempel på konvergeringsplott; Andel av utvalget som var medlem av ME-Foreningen stabiliserte seg på ca 60% etter litt over 100 deltakere og forble stabilt på det nivået ettersom utvalget vokste.

RDSen stoppet opp ved 660 besvarelser, og fordi forskerne kan monitorere svarfordelingen på denne måten kan de med nokså stor sikkerhet si at det ikke ville endret stort om det hadde blitt lagt til flere hundre nye deltakere – bortsett fra at det antakelig ville redusert standardavvikene på beregningene noe. Forskerne har derfor tillit til tallene de presenterer. 

Undersøkelsen omfatter hele spekteret av hjelpetiltak, fra helsetjenester, via sosial- og velferdstjenester til vanlig brukte alternative behandlingsformer. Artikkelforfatterne forklarer at et eksempel på fordelene ved bruk av RDS, og mulighetene metoden innebærer for å teste robusthet, er at data for selv relativt små brukergrupper av alternative behandlingsmetoder trolig vil ligge nokså tett på å gi representative estimater.

- Det er for eksempel relativt liten grunn til å tro at estimatene selv for de om lag 60 deltakerne på et mentalt treningskurs, eller de 45 som har fått intravenøse overføringer av en immunosuppressant, ikke skulle være representative for hovedgruppen av utmattelsessyke som har fått nettopp disse typene behandling, sier Kielland.

Kunnskapen må tas i bruk

Artikkelen inneholder veldig mye tall og data, men på grunn av metoden blir også slike kanskje mer underordnende funn viktige for å forstå ME-sykes opplevelse av det samlede tilbudet de møter. 

- Funnene våre er tankevekkende enten det gjelder helsetjenestene, velferds- og sosialtjenestene eller alternative behandlingsformer. Vi håper derfor at alle de instansene vi har data om i surveyen vil ta utfordringene disse resultatene representerer på alvor, sier Kielland

Metodiske svakheter?

Alle metoder har svakheter, og RDS er ikke noe unntak. Forskerne ønske å være helt klare på det.

- Hadde man hatt en god utvalgsramme, og kunnet beregne en god svarprosent fra et uttrekk av respondenter fra en slik ramme, så ville det vært å foretrekke. Her mangler altså utvalgsrammen. Men samtidig ville sannsynligvis den svarprosenten vi kunne fått ved å trekke et utvalg fra pasientregisteret, med alle de personvernutfordringene noe slikt ville medført, vært ganske lav, og derfor føye ukontrollerbare selvseleksjonsskjevheter til de utvalgsskjevhetene som da altså allerede finnes i diagnoseregistrene, sier Kielland.

Mens dette er en utfordring alle spørreundersøkelser har i denne pasientgruppen, så finnes det også en metodespesifikk utfordring i at mennesker som ikke er i kontakt med en eneste annen med utmattelsessykdom vil ha en rekrutteringssannsynlighet på null ved RDS. Forskerne kan med RDS korrigere for grupper med underrepresenterte egenskaper, men ikke for egenskaper i en slik undergruppe med null-sannsynlighet for å bli rekruttert. De vet ikke hvor stor en slik gruppe eventuelt ville være, men ser fra annen norsk forskning at akkurat ME-pasienter er sterkt nettverket gjennom høy onlineaktivitet. Forskerne antar derfor at gruppene som ikke er nettverket ikke er så veldig store og at dette fenomenet derfor trolig er mindre problematisk enn utfordringene med å nå gruppen av enslige svært alvorlig syke.

Nettverksrekruttering og aktivistgrupper

En fordel med nettverksrekruttering er at adgang til surveyen ikke gir fri tilgang for de mest surveyivrige, og samtidig øker sjansen for at folk som ikke normalt ville besvart en slik undersøkelse, gjør det. Dette kan skje ut fra sosial forpliktelse overfor den bekjente som ga dem en av sine fire nye lenker. Dersom en antatt «aktivistgruppe» allikevel skulle organisere seg om å bare rekruttere hverandre, så vil estimatorene nedjustere vekten av svarene deres, fordi de gjenkjenner mønstre av folk som rekrutterer andre med liknende kjennetegn eller meninger. 

- Vi har sjekket for problematiske opphopninger i rekrutteringstrærene fra programmet, og ikke funnet det. I et vedlegg til forskningsartikkelen ser man for eksempel i en grafisk representasjon at ME-Foreningsmedlemmer og ikke-medlemmer har rekruttert hverandre fram og tilbake uten opphopninger, sier Kielland. (Eksempel fra anneks til artikkelen ligger her.) 

Mønster for rekruttering mellom medlemmer og ikke-medlemmer av ME-Foreningen viser at medlemmer og ikke-medlemmer rekrutterte hverandre fram og tilbake uten påfallende opphopninger. 

En tredje gruppe forskerne ikke har fått med er de som har blitt så friske fra sykdommen at de er tilbake i fulltids jobb eller studier, ettersom målgruppen var avgrenset til folk som er syke i en slik grad at de bare jobber eller studerer deltid eller ikke i det hele tatt. Preliminære analyser av registerdata tyder imidlertid på at dette kan være en nokså liten gruppe.

- Medianinntekten for de som er diagnostisert ser for eksempel i preliminære analyser ut til å ligge på null i årene etter diagnostisering, men dette vil vi få en bedre oversikt over og kunne nyansere videre når vi får jobbet mer med registerdataene, sier Kielland.

Spesifikke utfordringer med ME-diagnostikk

Den andre store metodeutfordringen fra Forskningsrådet var å klare å skille ut hvilke deltakere som møtte Canadakriteriene, ettersom Forskningsrådet eksplisitt hadde bedt om dette. Forskerne valgte å målrette surveyen bredt mot utmattelsessyke, ikke ME-syke per se. 

- Kaster man på denne måten nettet vidt reduserer man sjansene for ekskluderingsfeil. Deretter måtte vi finne et redskap som gjorde det mulig å sortere ut deltakere som trolig møtte Canadakriteriene. Her fant vi fram til DePaul Symptoms Questionnaire, som er brukt mye i Norge også av andre forskere, og vi innledet et samarbeid med teamet bak på DePaul Universitetet i Chicago, sier Kielland.

Forskerne der hadde utviklet og validert algoritmer som gjør det mulig å beregne sannsynlighet for at en deltaker møter de forskjellige sykdomskriteriene, henholdsvis Fukuda, Canada, ICC og IOM (Algoritmer og spørreskjema). 

- I en norsk studie viser DSQ for Canadakriteriene god spesifisitet, om enn noe lavere sensitivitet i å predikere utfallet av kliniske undersøkelser av personer referert til ME-utredning, sier Kielland.

Studien hun viser til er Strand et al 2016. Å bruke disse redskapene fra DePaul innebar å inkludere mesteparten av DSQ og RAND-spørreskjemaet SF-36 i surveyen, og da ble den også lang. På tross av dette opplevde forskerne likevel at svarprosenten ble relativt høy; av de som åpnet lenken de hadde fått tilsendt besvarte 89% hele undersøkelsen. En annen fordel med å bruke slike standardskjemaer var at forskerne kunne sammenlikne utvalget de fikk med andre utvalget på for eksempel de 8 subskalaene til SF-36. Slik bekreftet de at utvalget i RDSen lå nokså nær utvalget til Strand et al (2016) i fordelingen av skårer på disse skalaene.

Utvalget i RDSen sammenliknet med utvalget i Strand et al på de syv skalaene i SF-36 viser at utvalgene hadde nokså like kjennetegn.

Hvordan omtaler man en pasientgruppe?

Forskerne er bevisste på bruk av betegnelsene ME eller CSF/ME. 

- Her har vi basert oss på praksis fra forskningen vår med andre pasientgrupper, der vi forholder oss til den amerikanske psykologiske foreningens anbefalinger om dette (APA). Mange tidsskrift bruker APA som retningsgivende stilmal, også når det gjelder sensitive spørsmål om hvordan man skal referer til sårbare grupper, sier Kielland. 

APA skriver at språk bør velges under forståelse av den utrykte preferansen til menneskene det gjelder, og at dette bør være overordnet andre stil-hensyn. Det framheves videre at å følge en gruppes egen språkreferanse er et tegn på faglig bevissthet og respekt, og at det overordnede prinsippet er å beskytte gruppas integritet. Også skriver de at om man arbeider direkte med deltakere, bør man bruke det språket de foretrekker for å beskrive seg selv. Det viktigste er å unngå betegnelser gruppen selv opplever som nedsettende. 

- Nettopp derfor spurte vi i surveyen hvilke betegnelser deltakerne identifiserte seg med og ikke. Kort sagt aksepterer 98,5% av de som møter canadakriteriene enten ME eller et utrykk der ME inngår. Men 65% avviser alle utrykk der CFS inngår, sier Kielland 

Bare 6% identifiserte seg med CFS alene, og bare 1,5% aksepterte ikke samtidig utrykk som også inkluderte ME. Derfor har forskerne med henvisning til APA valgt å bruke betegnelsen ME alene. 

- Dette bør ikke oppfattes som en stillingtaking i debatten om ulike medisinske forklaringsmodeller. For igjen, det er en debatt som ligger utenfor vårt samfunnsvitenskapelige domene, sier Kielland.

Andelen deltakere som identifiserte seg med ulike benevnelser for sykdommen, og andelen som bare definerte seg som enten CFS eller ME.